Introduccion. La neuroesquistosomiasis es una entidad poco frecuente e infradiagnosticada en nuestro medio por la falta de sospecha clinica. Las formas mas habituales de presentacion son afectacion cerebral o distintas variantes de mielopatias: mielitis transversa, mielorradiculopatia, sindrome de cola de caballo, sindrome de Brown-Sequard. Caso clinico. Varon de 27 anos oriundo de zona endemica, con afectacion neurologica atipica, pues presenta sintomatologia medular y neuropatia multifocal. Los datos epidemiologicos de exposicion, la clinica de mielopatia, la serologia positiva para Schistosoma haematobium, el descarte de otras posibles parasitosis y la mejoria tanto clinica como radiologica tras el tratamiento nos han permitido llegar al diagnostico. Las imagenes cervicales y dorsales observadas en la resonancia magnetica son similares a las descritas en otras ocasiones. En la investigacion etiologica se detecta S. haematobium vesical, siendo el resto de serologias y analisis microbiologicos negativos. Ademas la presencia de eosinofilos en la biopsia del nervio sural orienta hacia el origen parasitario de dicha afectacion. Conclusion. Ante un paciente con mielopatia u otra afectacion neurologica no explicada debemos sospechar neuroesquistomiasis. En un mundo donde las migraciones y los viajes son tan frecuentes, cada dia debemos pensar mas en este tipo de enfermedades de origen tropical.